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Primary Angiomyolipoma with Coincident Adenocarcinoma of the Lung
肺部原發性血管肌脂瘤合併肺腺癌－案例報告
摘要
發生在腎臟以外的原發性的血管肌脂瘤，大多為良性的腫瘤，在過去文獻中有被報告過發生於肝臟、口腔、皮膚，但僅有極少數案例發現於胸腔內。這篇案例報告介紹了一名四十六歲女性於健康檢查發現左上肺葉有一0.9 × 0.7公分結節，此外在腎臟、腎上腺、肝臟及膽囊均無發現異常，頸部及縱膈腔淋巴結也沒有異常增大的情形。患者接受手術切除左上肺病兆，術中冰凍切片顯示為良性，術中於左下肺觸診到另一處約0.3公分大小之病兆亦予以切除，術後患者順利出院，於兩年追蹤期間也沒有任何腫瘤復發跡象。最後病理組織報告顯示左上肺病兆為血管肌脂瘤，而左下肺病兆為肺腺癌。大多數血管肌脂瘤發生於腎臟，約有一半的患者可能合併結節性硬化症的病史。腎臟以外原發血管肌脂瘤最常發生在肝臟，而發生在肺部的案例極少，根據文獻上記載只有五例原發性血管肌脂瘤被報告過。我們這位患者是第一位合併有肺腺癌發生的患者。過去報告過的患者多數為女性，腫瘤大小不一，最小直徑有0.9公分大，到最大有9.5公分大；發生位置有四位是發生於左下肺葉；患者診斷當時的年紀分布也從二十八歲到六十八歲不等；病理免疫組織生化染色發現HMB-45多為陰性，而我們的案例為陽性。所有患者皆接受手術切除，沒有任何腫瘤復發的情形被報告過，所有患者中，沒有任何人有結節硬化症的病史。肺部原發性血管肌脂瘤是極少見的，我們報告的這案例除了血管肌脂瘤外，還合併發現肺腺癌。分析目前發現的案例中，可知道肺部原發性血管肌脂瘤常以單一、非侵襲性的病兆來表現，與結節性硬化症沒有相關，治療還是以手術切除為主，且預後通常都很好。
並列摘要
Extrarenal angiomyolipomas are benign tumors that have been reported in several different organs including the liver, oral cavity and skin, but rarely in the thorax. We herein report the clinical and radiographic presentation, and pathological data of a primary angiomyolipoma of the lung in a 46-year-old female. In addition to the primary angiomyolipoma, an adenocarcinoma was incidentally found during surgery. No evidence of tuberous sclerosis or renal angiomyolipoma was noted in this patient. Previous cases of primary angiomyolipoma of the lung reported in the literature are also reviewed.